Inleiding
De ontwikkeling van de dentitie verloopt niet altijd normaal. Er kunnen afwijkingen optreden in de ontwikkeling van tandkiemen, of tandkiemen kunnen in zijn geheel niet aangelegd zijn. Het niet aangelegd zijn van gebitselementen beschrijft zich door verschillende termen waaronder: agenesie, hypodontie, oligodontie en anodontie, afhankelijk van het aantal gebitselementen dat ontbreekt. Daarin wordt de term ‘agenesie’ als algemene betekenis gezien voor het niet aangelegd zijn van één of meer gebitselementen. Oligodontie is een vorm van tandagenesie waarbij zes of meer gebitselementen niet zijn aangelegd exclusief de derde molaren. Oligodontie kan voorkomen als onderdeel van een syndroom, zoals: ectodermale dysplasie, het Van der Woude syndroom, Downsyndroom en het Riegersyndroom, maar kan ook geïsoleerd voorkomen in associatie met gendefecten. Oligodontie die niet geassocieerd is met een syndroom, wordt ook wel als ‘solitaire’ oligodontie of ‘non-syndromale’ oligodontie beschreven.
Wanneer een nauwkeurig gereguleerd proces als tandontwikkeling misloopt, is dit een indicatie dat er een ander onderliggend probleem speelt. Naast dat er bij oligodontie gebitselementen in de mond ontbreken, is het ook mogelijk dat er in de rest van het fenotype van een individu veranderingen aanwezig zijn, zoals veranderingen in de craniofaciale gezichtsbouw. Het MSX1-gen en het PAX9-gen kunnen een rol spelen in het ontstaan van oligodontie. Naast het feit dat er bij dergelijke gendefecten gebitselementen ontbreken in de mond, is uit dieronderzoek met MSX1-deëfficiënte muizen gebleken dat er ook verandering in het gezicht optreedt. Uit eerdere onderzoeken bij mensen naar dit fenomeen worden soortgelijke resultaten gevonden, maar komen ook veel conflicterende resultaten naar voren. Dit kan komen doordat er geen rekening wordt gehouden met de grote variatie die binnen oligodontie bestaat en doordat er gebruik wordt gemaakt van tweedimensionale technieken om (driedimensionale) verschillen in de craniofaciale morfologie te karakteriseren.
Methode
In ons cross-sectioneel retrospectief onderzoek wordt er met gezichtsscans, gemaakt door middel van 3D-stereofotogrammetrie, bestudeerd of er een verschil bestaat in het gezicht tussen patiënten met non-syndromale oligodontie en patiënten zonder oligodontie. Daarbij wordt eveneens aan de hand van gezichtsscans onderzocht of er onderling een verschil bestaat tussen oligodontiepatiënten, afhankelijk van het aantal missende gebitselementen. De gezichtsscans zijn afkomstig van de patiëntendatabase verkregen van het Centrum voor Bijzondere Tandheelkunde (CBT) en zijn gemaakt door ervaren clinici op de afdeling Mond-, Kaak- en Aangezichtschirurgie (MKA) binnen het Radboudumc.
Op de gezichtsscans van 88 oligodontiepatiënten en 36 controlepatiënten zijn landmarks geplaatst bij karakteristieke punten op de zachte weefsels van het gezicht. Tussen specifieke landmarks is de interlandmark afstand bepaald voor craniofaciale analyse. Oligodontiepatiënten zijn ingedeeld in twee groepen met respectievelijk 6 tot en met 10 ontbrekende gebitselementen of meer dan 10 ontbrekende gebitselementen. De groepen zijn met elkaar vergeleken en daarnaast onafhankelijk vergeleken met controlepatiënten die dezelfde karakteristieken hebben (leeftijd en geslacht). De onderzoeksgroepen zijn hierin gestratificeerd op leeftijd in drie subcategorieën (7-12 jaar, 13-17 jaar en 18 jaar en ouder).
Resultaten
Resultaten in deze studie indiceren dat er in de leeftijdscategorie van 7 tot en met 12 jaar significante verschillen in het gezicht bestaan tussen de twee oligodontiegroepen. Zo wordt er in deze leeftijdsgroep gevonden dat de gezichtshoogte kleiner is in de oligodontiegroep, waar meer gebitselementen ontbreken. Bij alle drie de leeftijdscategorieën worden daarnaast significante verschillen gevonden in het gezicht tussen de oligodontiepatiënten en de controlepatiënten zonder oligodontie. Zo wordt er voor verschillende gezichtsstructuren gevonden dat deze kleiner zijn bij patiënten met oligodontie dan bij de controlepatiënten zonder oligodontie. Dit draagt bij aan de gedachte dat de afwezigheid van tanden (en de hoeveelheid ontbrekende tanden) het gezicht beïnvloedt.
Discussie
De database van het Radboudumc met 3D-scans van oligodontiepatiënten is in dit onderzoek beperkt. Dit komt voornamelijk doordat oligodontie een aandoening is met een lage prevalentie. De twee oligodontiegroepen en de controlegroep laten in de verschillende leeftijdscategorieën een omvang zien van minimaal 9 tot maximaal 25 patiënten. Leeftijd en geslacht kunnen daarin eveneens verstorende factoren zijn voor de craniofaciale analyse. De gebruikte leeftijdsranges in dit onderzoek zijn, met oog op craniofaciale groei, vrij groot en kunnen daardoor invloed hebben gehad op de gevonden verschillen. Hetzelfde geldt voor de verschillende man-vrouw ratio’s in de onderzoeksgroepen, doordat er tussen man en vrouw zowel bij kinderen, adolescenten als volwassenen verschillen bestaan in de craniofaciale gezichtsbouw.
De gevonden resultaten in onze studie ondersteunen dus weliswaar op verschillende manieren het idee dat non-syndromale oligodontie invloed heeft op het gezicht, maar dienen voorzichtig geïnterpreteerd te worden. Dit komt door de beperkte groottes van de onderzoeksgroepen, het mogelijke effect van gelaatsgroei en de variërende man-vrouw verhoudingen. De resultaten dienen daardoor nader te worden vergeleken in grootschaliger onderzoek om eventuele verstorende variabelen beter op te kunnen vangen en om de power te kunnen vergroten.